自发性髂动静脉瘘（AVF）是非常罕见的临床疾病。该部位的瘘管常由贯通性创伤、或医源性损伤所造成 [1]。本病患者的临床表现各不相同，但通常可见背部疼痛，高排血量的充血性心力衰竭（CCF），听诊可闻及腹部杂音。因此，该病的诊断具有偶然性，或可被延误 [2]。

      病例报告

      患者男性，68岁，高加索人；该患者经超声复查肝硬化时被发现髂动脉扩张，大小为6 cm × 8 cm，因而来门诊就诊。其病史包括右侧背部疼痛，右腿进行性跛行，右足持续感觉冰冷。患者还诉说劳力后出现呼吸困难，提示为恶化性CCF。患者无创伤或手术病史。

       经踝－臂血压检测发现，右侧踝臂血压指数降至0.76，左侧正常、为1.35；与此相对应，其右侧与左侧足趾血压分别为55 mmHg和143 mmHg。强化计算机断层扫描（CT）显示，在右髂总动脉（CIA）与右髂总静脉之间存在AVF（图1）。患者主动脉径大小正常，在髂总动脉分支处为19 mm。动脉瘤样改变起始于腹主动脉分叉处远端、即右CIA起始部位，CIA全段均受累。动脉瘤最长径大小为9.4cm，沿右侧髂动脉的长度不超过17mm。在超声和CT扫描检查中，无法区分血管瘤的动脉壁与静脉壁。患者右侧下腔静脉（IVC）发生明显扩张，全长直径可达36 mm。

图1 术前CT三维重建 箭头指示了CIA近端的静脉瘘

       术前讨论的重点是寻找经血管内治疗的方法。患者右侧CIA全长直径均异常，故无法直接置入髂动脉覆膜支架，因为支架置入处无封闭区域。该方法需要事先封闭主动脉内支架近端部位。根据文献报导，分叉型血管内支架曾用于封闭髂动静瘘 [1]。在一些报导中，该装置可成功地封闭较小的髂动脉分叉处血管瘤 [2]，但本例患者血管瘤直径达到了19 mm；所以我们认为在髂动脉分支处的动脉瘤压迫下，主动脉双侧髂动脉支架具有发生闭塞的风险。因此，我们决定采用股动脉－股动脉旁路移植术、以及主动脉单侧髂动脉（AUI）支架进行治疗。经腰椎麻醉后，应用我院血管内介入治疗系统（Siemens）进行了治疗。分离了双侧股总动脉（CFA）之后，应用6Fr导管（Johnston & Johnston）进行了插管。在角型导管（Kumpe, Cook Medical）的辅助下，经双侧CFA向主动脉内插入了Bentson 0.035导丝（Cook Medical, Bloomington, IN, USA）。

       经对侧肢体向主动脉内插入了诊断性冲洗猪尾导管。随后将其置换为0.035 Amplatz导丝（Amplatz Super Stiff, Boston Scientific），后者将作为同侧肢体入路。经血管造影辨认了肾脏的解剖部位，随后由肾动脉下方直接置入了主动脉单侧髂动脉支架（Zenith Renu, Cook Medical），后者被置于右髂外动脉中段，由此封闭了其右髂内动脉。经对侧下肢向左CIA近端插入了大小为14×10mm的Amplatzer封闭支架（AGA Medical Corp, MN, USA）。完整的血管造影证实髂动静瘘得到了封闭。应用8 mm聚四氟乙烯（PTFE）人造血管，完成了右向左股动脉－股动脉分流术；该手术在重建患者左侧下肢血运的同时，也为左侧髂内动脉提供了血液灌注。

       在术后第1天，可见肿块不再随血管而搏动，髂窝内机械样血管杂音消失。在术后第2日进行了CT扫描，结果显示AUI血管内支架成功置入，股动脉－股动脉旁路移植手术成功，右侧髂静脉－腔静脉系统与对侧相比无差别（图2）。患者右足不再感觉冰冷，右侧踝臂指数（ABI）为1.05，左侧ABI为0.95，与之对应的足趾血压分别为119 mmHg和117 mmHg。患者在术后7日内无并发症发生，随后出院。该患者1个月后来门诊复查，其跛行症状完全消失，且无提示为CCF的症状。双向彩超检查也证实，患者髂静脉－腔静脉内无动脉血流存在。

图2 术后CT三维重建

     讨论

      贯通性创伤仍然是导致腹部与盆部动静脉瘘的最主要原因 [3]。该创伤可为恶性创伤，但多为医源性损伤，通常继发于腰骶段椎板切除术；在手术设备刺穿前纵韧带时可能损伤主动脉、IVC或髂部血管，这取决于该手术的施行节段 [4]。Linton与White [5] 首先于1945年报导了此类病例。尚有动脉瘤手术、甚至是经腹腔镜阑尾切除术导致瘘管形成的报导 [6]。AVF可能发生于创伤后多年，还有一些报导称AVF可出现于创伤后30－52年 [7]。在此类患者中，创伤史十分久远，其症状各不相同，且临床表现也不明显，故本病常被误诊甚至被忽视。典型的症状包括背痛（70%），以及继发于高排血量CCF的后遗症，后者常呈进行性恶化（例如端坐呼吸、水肿和乏力等）表现 [4]。本病常可闻及腹部血管杂音（80%）。本例患者表现为逐渐恶化的单侧跛行，单侧ABI与足趾血压降低可以证实该病变。这反映患者体内存在盗血现象，随后应用AVF封闭法完全纠正了这一症状。本例患者临床表现十分有趣，在我们所掌握的文献中，尚无针对此类患者的报导。

        目前流行的髂动静脉AVF治疗方法为血管外科治疗，该方法危险性较高，报导显示手术死亡率为9－34%。血管外科手术通常导致约6升的失血 [8]。略微令人欣慰的是，急性自发性血管破裂的发生率较低（占动脉瘤破裂的4%以下）[9]，但其死亡风险仍然较高。

       结论

       血管内介入治疗可显著降低死亡率，且能减少并发症的发生；通过对介入治疗的评估，人们己改变了对血管瘤疾病治疗的传统观念。首例血管内治疗髂动静脉瘘的案例被报导于1995年 [10]。在本例报告中，我们经介入方法治疗了巨大的自发性髂动静脉瘘，增加了成功治疗的病例报导。本例展现了现代血管外科治疗的一些缩影，例如术前影像学检查与决策的重要性，以及血管内介入治疗联合外科手术治疗的新作用；后者可最大程度地减少术后并发症的发生，并最大程度地增加此类复杂血管疾病的远期成功治疗率。 

       参考文献

       1. Sarmiento JM, Wisniewski PJ, Do NT, Vo TD, Aka PK, Tayyarah M, Hsu JH: Bifurcated endograft repair of ilio-iliac arteriovenous fistula secondary to lumbar diskectomy. Ann Vasc Surg 2010, 24(4):551e.13-7 

      2. Wang G, Carpenter JP: The powerlink bifurcated system for endovascularaortic aneurysm repair: six-year results. J Vasc Surg 2008, 48:535-545. 

      3. Cronin B, Kane J, Lee W, Shriki J, Weaver FA: Repair of a high-flow iliac arteriovenous fistula using a thoracic endograft. J Vasc Surg 2009, 49:767-770. 

      4. Krishna M, Theodore S, Varma PK, Neelakandhan KS: Spontaneous iliac arteriovenous fistula: recognition and management. J Cardiovasc Surg2005, 46:181-182. 

      5. Linton RR, White PD: Arteriovenous fistula between the right common iliac artery and inferior vena cava: report of a case following operation for a ruptured intervertebral disc. Arch Surg 1945, 50:6-13. 

      6. Keuhnl A, Zimmermann A, Pongratz J, Eckstein HH: Young girl presenting with heart failure 5 years post laparoscopic appendicectomy. Case report of an ilio-iliac AV fistula. Eur J Vasc Endovasc Surg 2010, 40(1):107-109. 

      7. Chaudry M, Finn WR, Kim K, Neschis DG: Traumatic arteriovenous fistula 52 years after injury. J Vasc Surg 2010, 51(5):1265-1267. 

      8. Brewster DC, Cambria RP, Moncure AC, Darling RC, LaMuraglia GM, Geller SC, Abbott WM: Aortocaval and iliac arteriovenous fistulas: recognition and treatment. J Vasc Surg 1991, 13(2):253-264. 

      9. Bertinchant JP, Nigond J, Dauzat M, Ovtchinnikoff S, Noblet D, Arnaud E, Bengler C, Arich C, Lopez FM, Hertault J: Arteriovenous fistula caused by spontaneous rupture of an aortic or iliac aneurysm in the iliocaval venous system. Arch Mal Coeur Vaiss 1992, 85(1):91-94. 

      10. Zajko AB, Little AF, Steed DL, Curtiss EI: Endovascular stent graft repair of common iliac artery to inferior vena cava fistula. J Vasc Interv Radiol1995, 6:803-806

      文献来源：
 

     Hybrid management of a spontaneous ilio-iliac arteriovenous fistula: a case repor.Journal of Medical Case Reports 2011, 5:401 doi:10.1186/1752-1947-5-401